精神疾患を罹患することにより、音楽のメロディーやリズム、和声などを知覚・生成する脳の音楽機能は、どのように変化するのだろうか。本稿では、サヴァン症候群・前頭側頭型認知症の精神疾患を罹患して音楽機能が亢進する事例、及び、うつ病・統合失調症を罹患して音楽機能が低下する事例を取り上げ、精神疾患の病態と音楽機能の関係性について概説する。さらに、現状における研究の限界と課題を指摘し、精神疾患患者に対する科学的エビデンスに基づいた音楽療法分野の開拓に向け、精神医学分野における音楽神経科学研究の発展可能性について述べる。