本研究は、一次繊毛の機能と形成に関わるOfd1とIft88の欠損マウスを用いて、一次繊毛の口蓋形成メカニズムへの役割を解明することを目的とする。Ofd1とIft88の神経堤由来細胞特異的欠損マウスで口蓋裂を認めた。さらに両欠損マウスの口蓋突起予定領域には、異所性の骨形成とアポトーシスが認められた。しかしながら、アポトーシスを抑制して異所性の骨形成は消失しても、口蓋裂に変化は認められなかった。以上より、Ofd1とIft88は、アポトーシスを抑制することにより、上顎骨形成過程において骨形成を制御しており、この機構は口蓋突起の形成とは独立したものであることが示された。